出血凶猛！牙槽窝动静脉畸形

出血凶猛！牙槽窝动静脉畸形
原标题：Unusual case of postextraction bleeding

血管肿瘤常累及头颈部区域，尤其是下颌骨，但动静脉畸形（AVMs）较为罕见[1]。关于动静脉畸形的最早描述是希腊神祇戈登头上覆盖着蛇的传说[2]。尽管动静脉畸形通常为良性，但其可能引发大出血，有时甚至会危及生命。动静脉畸形可分为先天性和获得性两类。先天性动静脉畸形是由于血管发育过程中动脉、静脉和毛细血管分化异常所致[3]，这些血管之间存在持续性交通，导致血液短路[4]。获得性畸形通常与既往手术史或钝性创伤史相关[5]。无论何种类型，异常血管通路均会绕过正常的高毛细血管阻力区域，使局部血流量显著增加，因此出血发生率较高[6,7]。目前文献尚未明确推荐某一特定治疗方式作为首选。本文报告一例右上颌区域巨大动静脉畸形病例，旨在强调手术治疗的重要性。

病例报告

患者，男，29岁，因右上颌第二磨牙松动拔除后口腔出血10天，就诊于口腔颌面外科（OMFS）[图1]。患者因牙齿松动且咀嚼困难自行拔牙，拔牙后即刻发现牙槽窝异常出血，经压迫止血后暂时停止。


图1. 术前照片

拔牙后第4天，患者进食时牙槽窝再次出现严重出血，随后被转至当地医院，通过压迫止血等保守治疗处理。之后，患者被转诊至贝汉布尔MKCG医学院外科，接受压迫止血、输血及止血剂治疗，各项出血原因相关检查均未见异常。由于出血持续不止，患者被转至SCB牙科学院附属医院口腔颌面外科。

患者就诊时，因长期出血导致一般状况较差。检查牙槽窝可见搏动性血凝块，轻触牙槽窝即引发严重出血，数秒内整个口腔即被血液充盈。通过将浸有怀特赫德氏护漆（Whitehead's varnish）的纱条填塞至牙槽窝并施加咬合压力，出血得以控制。患者随后住院接受根治性治疗。在2天内，患者接受了抗生素治疗、输血及姑息治疗，同时进行诊断性检查。

患者无出血及凝血障碍的既往史和家族史，但有多次鼻出血未报告。所有血液学检查结果均在正常范围内。曲面断层片显示右侧上颌中切牙至上颌后区有一模糊不清的透射性病变。计算机断层扫描（CT）显示右侧上颌后区有多房性透射性病变。最后，行右侧颈外动脉血管造影，确诊为动静脉畸形，累及右侧上颌尖牙至上颌结节区的上牙槽后血管[图2]。


图2. 颈动脉造影

计划在全身麻醉下为患者行颈外动脉结扎术联合部分上颌骨切除术。在颈部颈动脉三角区暴露右侧颈外动脉，并在甲状腺上动脉水平上方进行结扎[图3]。随后通过口外入路（Weber-Ferguson切口）行右侧部分上颌骨切除术。使用摆动锯进行上颌骨切除，保留颧骨、颧弓和鼻外侧骨[图4]。探查发现上颌骨前外侧壁有小穿孔并伴有大量出血，切除范围为尖牙至磨牙区，随后出血停止。行鼻内上颌窦造口术，上颌窦内填塞浸有抗生素的纱条。一期缝合后，给予预制丙烯酸夹板，并将标本送组织病理学检查。术后恢复顺利，患者在随访7天后出院[图5]。后续随访显示伤口愈合良好，组织病理学报告证实为动静脉畸形。


图3. 右侧颈部颈动脉三角区颈外动脉结扎术


图4. 部分上颌骨切除术


图5. 术后面部照片

文献回顾

尽管动静脉畸形可发生于口面部区域，但累及上颌骨的此类畸形较为罕见且治疗颇具挑战性。动静脉畸形通常发生于软组织，而骨内受累较为少见。文献报道了4例累及颏孔的下颌动静脉畸形病例，采用经颏孔静脉栓塞术，使用弹簧圈和NBCA（N-丁基-2-氰基丙烯酸酯）进行治疗[8]。Srinivasan等报道了1例颧骨骨内静脉畸形病例[9]。

血管畸形通常在出生时即存在（尽管可能在成年后才表现出来），并随患者生长缓慢发展，其分类依据主要血管类型和血流特征。与血管瘤不同，血管畸形不会增殖或消退，而是在一生中缓慢且持续地扩张。创伤、青春期和怀孕可能导致其加速生长。

静脉畸形的特征是异常静脉团集，内皮细胞或周细胞无明显有丝分裂活性，且通常缺乏均匀的肌肉层。增殖期血管瘤与静脉畸形的鉴别相对简单，但仅依据常规组织学检查鉴别晚期血管瘤与静脉畸形较为困难。免疫组织化学的最新进展，尤其是GLUT-1的应用，使这些病变的更准确鉴别成为可能。幼年血管瘤始终表达GLUT-1免疫反应性，而血管畸形始终不表达GLUT-1。本病例未进行GLUT-1免疫反应性检测。

这些病变的治疗取决于症状控制和美观需求。本病例中，由于病变导致严重出血，故决定切除病变。尽管已有多种治疗软组织静脉畸形的方法，但对于单纯骨内病变，手术切除仍是主要治疗手段。必要时，可在术前辅以栓塞治疗。目前尚无关于切除这些病变时保留正常组织边缘会导致复发或术中出血增加的报道。

参考文献
1.Kelly DE, Terry BC, Small EW. Arteriovenous malformation of the mandible: Report of a case. J Oral Surg. 1977;35:387–93.

2.Khodad G. Arteriovenous malformation of the scalp. Ann surg. 1973;177:79–85. doi: 10.1097/00000658-197301000-00015.


3.Hassard AD, Byrne BD. Arteriovenous malformations and vascular anatomy of the upper lip and soft palate. Laryngoscope. 1985;95:829–32.

4.Ennis JT, Bateson EM, Moule NJ. Uncommon arterio-venous fistulae. Clin Radiol. 1972;23:392–8. doi: 10.1016/s0009-9260(72)80072-2.

5.Enzienger FM, Weiss SW. Soft tissue tumors. 3rd ed. St. Louis: Mosby; 1995. pp. 581–8.

6.Darlow LD, Murphy JB, Berrios RJ, Park Y, Feldman RS. Arteriovenous malformation of the maxillary sinus: An unusual clinical presentation. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1988;66:21–3. doi: 10.1016/0030-4220(88)90059-x.

7.Barnes L. Surgical Pathology of the Head and Neck. New York: Dekker; 1985. pp. 728–31.

8.Xindong Fan, Ling Zhu, Chenping Zhang. Four cases of mandibular arteriovenous malformation were successfully treated by transvenous embolization through the mental foramen. J Oral Maxillofac Surg. 2008;66:139–43. doi: 10.1016/j.joms.2006.06.259.

9.Srinivasan B, Ethunandan M, van der Horst, Markus AF. Intraosseus ‘hemangioma’ of the zygoma: More appropriately termed a venous malformation. Int J Oral and Max Surgery. 2009;38:1066–70. doi: 10.1016/j.ijom.2009.05.010.

作者：Indu Bhushan Kar,Niranjan Mishra,Alok Kumar Sethi,Bikas Ranjan Mahavoi